RESUMO

BACKGROUND: Concerns regarding high open surgery-related maternal morbidity have led to improvements in minimally invasive fetal surgeries. OBJECTIVE: To analyze the perinatal and maternal outcomes of minimally invasive fetal surgery performed in Rio de Janeiro, Brazil. DESIGN AND SETTING: Retrospective cohort study conducted in two tertiary reference centers. METHODS: This retrospective descriptive study was conducted using medical records from 2011 to 2019. The outcomes included maternal and pregnancy complications, neonatal morbidity, and mortality from the intrauterine period to hospital discharge. RESULTS: Fifty mothers and 70 fetuses were included in this study. The pathologies included twin-twin transfusion syndrome, congenital diaphragmatic hernia, myelomeningocele, lower urinary tract obstruction, pleural effusion, congenital upper airway obstruction syndrome, and amniotic band syndrome. Regarding maternal complications, 8% had anesthetic complications, 12% had infectious complications, and 6% required blood transfusions. The mean gestational age at surgery was 25 weeks, the mean gestational age at delivery was 33 weeks, 83% of fetuses undergoing surgery were born alive, and 69% were discharged from the neonatal intensive care unit. CONCLUSION: Despite the small sample size, we demonstrated that minimally invasive fetal surgeries are safe for pregnant women. Perinatal mortality and prematurity rates in this study were comparable to those previously. Prematurity remains the most significant problem associated with fetal surgery.

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ABSTRACT BACKGROUND: Concerns regarding high open surgery-related maternal morbidity have led to improvements in minimally invasive fetal surgeries. OBJECTIVE: To analyze the perinatal and maternal outcomes of minimally invasive fetal surgery performed in Rio de Janeiro, Brazil. DESIGN AND SETTING: Retrospective cohort study conducted in two tertiary reference centers. METHODS: This retrospective descriptive study was conducted using medical records from 2011 to 2019. The outcomes included maternal and pregnancy complications, neonatal morbidity, and mortality from the intrauterine period to hospital discharge. RESULTS: Fifty mothers and 70 fetuses were included in this study. The pathologies included twin-twin transfusion syndrome, congenital diaphragmatic hernia, myelomeningocele, lower urinary tract obstruction, pleural effusion, congenital upper airway obstruction syndrome, and amniotic band syndrome. Regarding maternal complications, 8% had anesthetic complications, 12% had infectious complications, and 6% required blood transfusions. The mean gestational age at surgery was 25 weeks, the mean gestational age at delivery was 33 weeks, 83% of fetuses undergoing surgery were born alive, and 69% were discharged from the neonatal intensive care unit. CONCLUSION: Despite the small sample size, we demonstrated that minimally invasive fetal surgeries are safe for pregnant women. Perinatal mortality and prematurity rates in this study were comparable to those previously. Prematurity remains the most significant problem associated with fetal surgery.

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Abstract Objective To analyze the historical clinical outcomes of children with myelomeningocele (MMC) meeting the criteria for fetal surgery, but who underwent postnatal primary repair. Methods Data from children undergoing postnatal MMC repair between January 1995 and January 2015 were collected from the Neurosurgery Outpatient Clinic's medical records. Children were included if they had ≥1 year of postoperative follow-up andmet the criteria for fetal surgery. The children's data were then stratified according to whether they received a shunt or not. The primary outcome was mortality, and secondary outcomes were educational delays, hospitalization, recurrent urinary tract infections (UTIs), and renal failure. Results Over the 20-year period, 231 children with MMC were followed up. Based on clinical data recorded at the time of birth, 165 (71.4%) qualify of fetal surgery. Of the 165 patients, 136 (82.4%) underwent shunt placement. The mortality rate was 5.1% in the group with shunt and 0% in the group without, relative risk (RR) 3.28 (95% confidence interval, 95% CI, 0.19-55.9). The statistically significant RRs for adverse outcomes in the shunted group were 1.86 (95% CI, 1.01-3.44) for UTI, 30 (95% CI, 1.01-537) for renal failure, and 1.77 (95% CI, 1.09-2.87) for hospitalizations. Conclusion Children with MMC qualifying for fetal surgery who underwent shunt placement were more likely to have recurrent UTIs, develop renal failure, and be hospitalized. Since approximately half of the shunt procedures could be avoided by fetal surgery, there is a clinical benefit and a possible financial benefit to the implementation of this technology in our setting.

Resumo Objetivo Analisar os resultados clínicos históricos de crianças commielomeningocele (MMC) com critérios para cirurgia fetal,mas que foram submetidas a cirurgia pós-natal. Métodos Dados de crianças submetidas à correção deMMCpós-natal entre janeiro de 1995 e janeiro de 2015 foram coletados nos prontuários do Ambulatório de Neurocirurgia. Foram incluídas crianças se tivessem ≥ 1 ano de acompanhamento pósoperatório e atendessem os critérios para cirurgia fetal. As informações dessas crianças foram então estratificadas de acordo com se receberam ou não derivação do líquido cefalorraquidiano. O desfecho primário foi a mortalidade e os desfechos secundários foram atrasos educacionais, hospitalização, infecções recorrentes do trato urinário einsuficiência renal. Resultados Durante o período de 20 anos, 231 crianças com MMC foram acompanhadas. Com base nos dados clínicos registrados no momento do nascimento, 165 (71,4%) atendiam critérios para a cirurgia fetal. Dos 165 pacientes, 136 (82,4%) foram submetidos à colocação de derivação do líquido cefalorraquidiano. A taxa de mortalidade foi de 5,1% no grupo com derivação do líquido cefalorraquidiano e 0% no grupo sem risco relativo (RR) 3,28 (intervalo de confiança 95%, IC 95%, 0,19-55,9). Os RRs estatisticamente significativos para resultados adversos no grupo com derivação do líquido cefalorraquidiano foram 1,86 (IC 95%, 1,01-3,44) para infecção do trato urinário, 30 (IC 95%, 1,01-537) para insuficiência renal e 1,77 (IC 95%, 1,09-2,87) para hospitalizações. Conclusão Crianças com MMC com critérios para cirurgia fetal submetidas à colocação de derivação do líquido cefalorraquidiano eram mais propensas a ter infecções recorrentes do trato urinário, desenvolver insuficiência renal e serem hospitalizadas. Como aproximadamente metade dos procedimentos de derivação poderiam ser evitados por cirurgia fetal, há um benefício clínico e um possível benefício financeiro com a implementação dessa tecnologia em nosso meio.

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OBJECTIVE: To analyze the historical clinical outcomes of children with myelomeningocele (MMC) meeting the criteria for fetal surgery, but who underwent postnatal primary repair. METHODS: Data from children undergoing postnatal MMC repair between January 1995 and January 2015 were collected from the Neurosurgery Outpatient Clinic's medical records. Children were included if they had ≥ 1 year of postoperative follow-up and met the criteria for fetal surgery. The children's data were then stratified according to whether they received a shunt or not. The primary outcome was mortality, and secondary outcomes were educational delays, hospitalization, recurrent urinary tract infections (UTIs), and renal failure. RESULTS: Over the 20-year period, 231 children with MMC were followed up. Based on clinical data recorded at the time of birth, 165 (71.4%) qualify of fetal surgery. Of the 165 patients, 136 (82.4%) underwent shunt placement. The mortality rate was 5.1% in the group with shunt and 0% in the group without, relative risk (RR) 3.28 (95% confidence interval, 95% CI, 0.19-55.9). The statistically significant RRs for adverse outcomes in the shunted group were 1.86 (95% CI, 1.01-3.44) for UTI, 30 (95% CI, 1.01-537) for renal failure, and 1.77 (95% CI, 1.09-2.87) for hospitalizations. CONCLUSION: Children with MMC qualifying for fetal surgery who underwent shunt placement were more likely to have recurrent UTIs, develop renal failure, and be hospitalized. Since approximately half of the shunt procedures could be avoided by fetal surgery, there is a clinical benefit and a possible financial benefit to the implementation of this technology in our setting.

OBJETIVO: Analisar os resultados clínicos históricos de crianças com mielomeningocele (MMC) com critérios para cirurgia fetal, mas que foram submetidas a cirurgia pós-natal. MéTODOS: Dados de crianças submetidas à correção de MMC pós-natal entre janeiro de 1995 e janeiro de 2015 foram coletados nos prontuários do Ambulatório de Neurocirurgia. Foram incluídas crianças se tivessem ≥ 1 ano de acompanhamento pós-operatório e atendessem os critérios para cirurgia fetal. As informações dessas crianças foram então estratificadas de acordo com se receberam ou não derivação do líquido cefalorraquidiano. O desfecho primário foi a mortalidade e os desfechos secundários foram atrasos educacionais, hospitalização, infecções recorrentes do trato urinário e insuficiência renal. RESULTADOS: Durante o período de 20 anos, 231 crianças com MMC foram acompanhadas. Com base nos dados clínicos registrados no momento do nascimento, 165 (71,4%) atendiam critérios para a cirurgia fetal. Dos 165 pacientes, 136 (82,4%) foram submetidos à colocação de derivação do líquido cefalorraquidiano. A taxa de mortalidade foi de 5,1% no grupo com derivação do líquido cefalorraquidiano e 0% no grupo sem risco relativo (RR) 3,28 (intervalo de confiança 95%, IC 95%, 0,19­55,9). Os RRs estatisticamente significativos para resultados adversos no grupo com derivação do líquido cefalorraquidiano foram 1,86 (IC 95%, 1,01­3,44) para infecção do trato urinário, 30 (IC 95%, 1,01­537) para insuficiência renal e 1,77 (IC 95%, 1,09­2,87) para hospitalizações. CONCLUSãO: Crianças com MMC com critérios para cirurgia fetal submetidas à colocação de derivação do líquido cefalorraquidiano eram mais propensas a ter infecções recorrentes do trato urinário, desenvolver insuficiência renal e serem hospitalizadas. Como aproximadamente metade dos procedimentos de derivação poderiam ser evitados por cirurgia fetal, há um benefício clínico e um possível benefício financeiro com a implementação dessa tecnologia em nosso meio.

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Intrauterine growth restriction (IUGR) is associated with poor perinatal prognosis and a higher risk of stillbirth, neonatal death, and cerebral palsy. Its detection and the evaluation of its severity by new Doppler velocimetric parameters, such as aortic isthmus (AoI), are of great relevance for obstetrical practice. The AoI is a vascular segment that represents a point of communication between the right and left fetal circulations. It is considered to be a functional arterial shunt that reflects the relationship between the systemic and cerebral impedances, and has recently been proposed as a tool to detect the status of hemodynamic balance and prognosis of IUGR in fetuses. In the present review, we noticed that in healthy fetuses, the AoI net flow is always antegrade, but in fetuses with IUGR the deterioration of placental function leads to progressive reduction in its flow until it becomes mostly retrograde; this point is associated with a drastic reduction in oxygen delivery to the brain. The more impaired the AoI flow is, the greater is the risk of impairment in the Doppler velocimetry of other vessels; and the alterations of the AoI Doppler seem to precede other indicators of severe hypoxemia. Although there seems to be an association between the presence of retrograde flow in the AoI and the risk of long-term neurologic disability, its role in the prediction of perinatal morbi-mortality remains unclear. The AoI Doppler seems to be a promising tool in the management of fetuses with IUGR, but more studies are needed to investigate its employment in clinical practice.

O crescimento intrauterino restrito (CIUR) está associado a um prognóstico perinatal adverso, com maior risco de óbito intrauterino e neonatal, bem como de paralisia cerebral. Assim, sua detecção e a determinação de sua gravidade por novos parâmetros Dopplervelocimétricos, como o istmo aórtico (IAo), são de fundamental importância na prática obstétrica. O IAo é um segmento vascular que representa um ponto de comunicação entre os sistemas circulatórios fetais esquerdo e direito. É considerado um shunt arterial funcional, capaz de refletir a relação entre as impedâncias dos circuitos cerebral e sistêmico, e foi proposto como uma ferramenta para detecção do status do equilíbrio hemodinâmico e do prognóstico de fetos com CIUR. Na presente revisão, observou-se que, em fetos saudáveis, o fluxo predominante no IAo é sempre anterógrado; mas em fetos com CIUR a deterioração do estágio de insuficiência placentária acarreta reduções progressivas no fluxo ístmico até este apresentar sentido predominantemente retrógrado e levar a uma drástica redução no aporte de oxigênio ao sistema nervoso central. Quanto mais alterado estiver o fluxo no IAo, maior a chance de haver alteração na Dopplervelocimetria de outros vasos; e as alterações no Doppler do IAo parecem preceder outros indicadores de hipoxemia severa. Embora o fluxo retrógrado no IAo pareça se correlacionar com maior risco de alteração no desenvolvimento neurológico a longo prazo, ainda não está claro o seu papel na predição de morbimortalidade perinatal. O Doppler do IAo parece ser um parâmetro promissor no manejo do CIUR; entretanto, mais estudos são necessários para avaliar seu emprego na prática clínica.

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Abstract Intrauterine growth restriction (IUGR) is associated with poor perinatal prognosis and a higher risk of stillbirth, neonatal death, and cerebral palsy. Its detection and the evaluation of its severity by new Doppler velocimetric parameters, such as aortic isthmus (AoI), are of great relevance for obstetrical practice. The AoI is a vascular segment that represents a point of communication between the right and left fetal circulations. It is considered to be a functional arterial shunt that reflects the relationship between the systemic and cerebral impedances, and has recently been proposed as a tool to detect the status of hemodynamic balance and prognosis of IUGR in fetuses. In the present review, we noticed that in healthy fetuses, the AoI net flow is always antegrade, but in fetuses with IUGR the deterioration of placental function leads to progressive reduction in its flow until it becomes mostly retrograde; this point is associated with a drastic reduction in oxygen delivery to the brain. The more impaired the AoI flow is, the greater is the risk of impairment in the Doppler velocimetry of other vessels; and the alterations of the AoI Doppler seem to precede other indicators of severe hypoxemia. Although there seems to be an association between the presence of retrograde flow in the AoI and the risk of long-term neurologic disability, its role in the prediction of perinatal morbi-mortality remains unclear. The AoI Doppler seems to be a promising tool in the management of fetuses with IUGR, but more studies are needed to investigate its employment in clinical practice.

Resumo O crescimento intrauterino restrito (CIUR) está associado a um prognóstico perinatal adverso, com maior risco de óbito intrauterino e neonatal, bem como de paralisia cerebral. Assim, sua detecção e a determinação de sua gravidade por novos parâmetros Dopplervelocimétricos, como o istmo aórtico (IAo), são de fundamental importância na prática obstétrica. O IAo é um segmento vascular que representa um ponto de comunicação entre os sistemas circulatórios fetais esquerdo e direito. É considerado um shunt arterial funcional, capaz de refletir a relação entre as impedâncias dos circuitos cerebral e sistêmico, e foi proposto como uma ferramenta para detecção do status do equilíbrio hemodinâmico e do prognóstico de fetos com CIUR. Na presente revisão, observou-se que, em fetos saudáveis, o fluxo predominante no IAo é sempre anterógrado; mas em fetos com CIUR a deterioração do estágio de insuficiência placentária acarreta reduções progressivas no fluxo ístmico até este apresentar sentido predominantemente retrógrado e levar a uma drástica redução no aporte de oxigênio ao sistema nervoso central. Quanto mais alterado estiver o fluxo no IAo, maior a chance de haver alteração na Dopplervelocimetria de outros vasos; e as alterações no Doppler do IAo parecem preceder outros indicadores de hipoxemia severa. Embora o fluxo retrógrado no IAo pareça se correlacionar com maior risco de alteração no desenvolvimento neurológico a longo prazo, ainda não está claro o seu papel na predição de morbimortalidade perinatal. O Doppler do IAo parece ser um parâmetro promissor no manejo do CIUR; entretanto, mais estudos são necessários para avaliar seu emprego na prática clínica.

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Abstract Objective To assess 11 formulae commonly used to estimate fetal weight in a population of premature fetuses who had abnormal Doppler velocimetry due to early-onset placental insufficiency. The performance of each formula was evaluated in subgroups of fetuses with expected growth and intrauterine growth restriction. Methods Data were collected fromfetuses andmothers who delivered at three Brazilian hospitals between November 2002 and December 2013.We used the following formulae: Campbell; Hadlock I, II, III, IV and V; Shepard; Warsof; Weiner I and II; and Woo III. Results We analyzed 194 fetuses. Of these, 116 (59.8%) were considered appropriate for gestational age (AGA), and 103 (53.1%) were male. The amniotic fluid volume was reduced in 87 (44.8%) fetuses, and the umbilical artery Doppler revealed absence or inversion of diastolic flow in 122 (62.9%) cases, and the analysis of the ductus venosus revealed abnormal flow in 60 (34.8%) fetuses. The Hadlock formulae using three or four fetal biometric parameters had low absolute percentage error in the estimated fetal weight among preterm fetuses with abnormal Doppler studies who were born within 5 days of the ultrasound evaluation. The results were not influenced by the clinical and ultrasound parameters often found in early-onset placental insufficiency. Conclusion In this study, the formulae with the best performance for fetal weight estimation in the analyzed population were Hadlock I and IV, which use four and three fetal biometric parameters respectively to estimate the weight of preterm fetuses with abnormal Doppler studies.

Resumo Objetivo Avaliar o desempenho de 11 fórmulas comumente utilizadas para estimativa de peso fetal em uma população de fetos prematuros com dopplervelocimetria alterada devido a insuficiência placentária de início precoce. O desempenho de cada fórmula foi avaliado em subgrupos de fetos com crescimento adequado e com crescimento intrauterino restrito. Métodos Foram coletados os dados de mães e fetos cujos partos foram acompanhados em 3 instituições brasileiras entre novembro de 2002 e dezembro de 2013. As fórmulas selecionadas para análise foram: Campbell; Hadlock I, II, III, IV e V; Shepard; Warsof; Weiner I e II; e Woo III. Resultados Foram analisados os pesos de 194 fetos, dos quais 116 (59,8%) foram considerados adequados para a idade gestacional, 103 (53,1%) eram do sexo masculino, em 87 (44,8%) havia redução do volume de líquido amniótico, em 122 (62,9%) o Doppler de artéria umbilical demonstrou ausência ou inversão do fluxo na diástole, e em 60 (34,8%) a análise do duto venoso indicou fluxo anormal. A média do erro percentual absoluto (EPA) demonstrou que as fórmulas de Hadlock que utilizam 3 ou 4 parâmetros biométricos fetais apresentaram o melhor desempenho. Os resultados obtidos para essas fórmulas não sofreram influência dos parâmetros clínicos e ultrassonográficos frequentemente encontrados na insuficiência placentária de início precoce. Conclusão O presente estudo demonstrou o melhor desempenho das fórmulas de Hadlock que contêm 3 ou 4 parâmetros da biometria para estimativa de peso de fetos prematuros com anormalidades ao mapeamento Doppler.

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Objetivo: O crescimento intrauterino restrito (CIUR) por insuficiência placentária persiste como grande desafio obstétrico. A interrupção da gestação representa a única estratégia de condução e baseia-se na predição de desfechos adversos. O Doppler tem valor reconhecido na avaliação seriada das alterações circulatórias nesses fetos, em geral sequenciais e proporcionais à gravidade do insulto hipóxico. Este estudo objetiva revisar as evidências do papel do Doppler de ducto venoso (DV) na predição de morbimortalidade perinatal em gestações complicadas por CIUR placentário grave e precoce. Métodos: Realizou-se revisão narrativa, com busca de artigos publicados nos últimos 10 anos nas bases Medline/PubMed, Lilacs e Scielo, sendo encontradas 132 referências. Pesquisas com animais e gestações múltiplas foram excluídas. Dos 115 artigos selecionados, 34 foram excluídos por inadequação ao tema. A revisão baseou-se nas demais 81 referências, além de trabalhos de reconhecida relevância no tema. Resultados: Estudos demonstram evidência consistente do papel do Doppler de DV na avaliação de fetos com CIUR, com bom valor preditivo para acidemia fetal e desfecho perinatal adverso. As principais estratégias de monitorização se baseiam na combinação do Doppler de vasos arteriais/venosos e parâmetros biofísicos, mas o Doppler de DV seria o melhor parâmetro isolado para predição de comprometimento fetal grave. Conclusão: A incorporação do Doppler de DV na monitorização de fetos com CIUR grave e precoce é capaz de predizer desfechos perinatais críticos. A avaliação de múltiplos vasos fetais parece aumentar a acurácia, porém não há evidência para embasar a definição de protocolos para o manejo clínico.(AU)

Objective: Intrauterine growth restriction (IUGR) due to early onset placental insufficiency remains to be a great challenge in obstetrical practice. Delivery is still the only available strategy of management, and timing such intervention depends on prediction of adverse outcomes. Dopplervelocimetry studies have recognized value in the evaluation of the sequential hemodynamic changes that are stablished in the arterial and venous circulation of these fetuses, which correlate with the severity of hypoxemic insult. This study aims to review evidence on ductus venosus (DV) Doppler`s role as a predictor of perinatal outcome in pregnancies complicated by severe early onset IUGR. Methods: A Medline/PubMed, Lilacs and Scielo search was performed to identify original articles and systematic reviews published in the last 10 years. Eighty-one references were included in this review, in addition to other papers of recognized relevance in the subject. Results: Studies demonstrate consistent evidence on DV Doppler`s role in the longitudinal evaluation of IUGR fetuses, with adequate predictive value for fetal acidemia and adverse outcome. Monitoring strategies are usually based on a combination of arterial and venous Doppler assessment, in addition to biophysical parameters, but DV Doppler seems to be the best single parameter for prediction of severe fetal compromise. Conclusion: Monitoring of fetuses with severe early-onset IUGR through DV Doppler is able to predict critical perinatal outcomes. Evaluation of multiple fetal vessels seems to increase accuracy of prediction, but to this moment there is not enough evidence to recommend protocols of management.(AU)

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Ocrescimento intrauterino restrito (CIUR) é uma inibição patológica do crescimento fetal, acometendo 5-10% das gestações e está associado ao aumento da morbimortalidade perinatal. Este estudo tem como objetivo realizar uma revisão não sistemática sobre os eventos adversos perinatais dos fetos com CIUR tardio e alteração seletiva do Doppler da artéria cerebral média (ACM). A pesquisa bibliográfica foi realizada através da base de dados do PubMed, obtendo um total de 25 referências, que serviram de base para o presente artigo. Conclui-se que a artéria cerebral média possui valor particular na identificação e predição de resultados adversos nestes fetos, os quais possuem risco aumentado de desenvolvimento neurológico anormal ao nascimento e aos dois anos de idade.(AU)

Intrauterine growth restriction (IUGR) is a pathological inhibition of the fetal growth that affects 5-10% of pregnancies and it is associated with an increase of perinatal morbidity and mortality. This study aims to conduct a non-systematic review of perinatal adverse events of fetuses with late-onset IUGR and selective changes in middle cerebral artery (MCA) Doppler. A literature search was performed using the PubMed database. A total of 25 references, which were the basis for this article was obtained. It concludes the middle cerebral artery has a particular value in the identification and prediction of adverse outcomes in these fetuses, which has an increased risk of abnormal neurological performance at birth and at two years of age.(AU)

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